Intra-Abdominal Extra Lobar Pulmonary Sequestration Communicating with Gastric Duplication - A Case Report

Abstract

Gastric duplications with associated pulmonary sequestration are very infrequent abnormalities. Although often asymptomatic, they should be considered in the differential diagnosis of intra-abdominal or retro-peritoneal masses. The authors report the case of a ten-year-old boy who had an occasional finding of poorly symptomatic intra-abdominal mass, recognised at intervention as a gastric duplication with associated extralobar pulmonary sequestration. The authors describe the surgical treatment of this case and briefly discuss the current views on the embryological pathogenesis of such malformations.

Résumé

Les duplications gastriques associées à des séquestrations pulmonaires sont très rares. Quoique souvent asymptomatiques, elles doivent être prises en compte dans le diagnostic différentiel des masses intra-abdominales ou rétro-péritonéales. Les auteurs rapportent le cas d'un garçon de 10 ans chez lequel on a découvert une masse peu symptomatique reconnue pendant l'intervention comme une duplication gastrique associée à une séquestration pulmonaire extra-lobaire. Les auteurs décrivent le traitement chirurgical de ce cas et discutent rapidement l'embryologie d'une telle malformation.

Resumen

Las duplicaciones gástricas con secuestro pulmonar asociado son muy raras. Aunque son frecuentemente asintomáticas deben ser evocadas en el diagnóstico diferencial de las masas intra-abdominales o retro-peritoneales.

Los autores presentan el caso de un chico de 10 años que tenía una masa intra-abdominal poco sintomática que resultó ser a la intervención una duplicación gástrica con un secuestro pulmonar extralobar asociado.

Los autores describen el tratamiento quirúrgico de este caso y discuten los aspectos embriológicos de la patogenia de esta malformación.

Zusammenfassung

Magenduplikationen mit gleichzeitiger extrapulmonaler Sequestration sind sehr selten. Sie sind häufig asymptomatisch und führen zu einer sehr schwierigen Differenzialdiagnose, an die jedoch bei intra- oder retroperitonealen Tumoren gedacht werden muss.

Die Autoren stellen einen 10 Jahre alten Knaben vor, bei dem als Zufallsbefund ein Abdominaltumor diagnostiziert wurde. Das Kind zeigte wenig Symptome. Bei der Laparotomie fand man eine Magendoppelung mit einer extralobären intraabdominellen Lungensequestration. Die Behandlung wird kurz beschrieben und diskutiert und auf die embryonale Pathogenese aufmerksam gemacht.

Key words

Gastric duplication - Extralobar sequestration - Notochordal syndrome

Mots-clés

Duplication gastrique - Séquestration extra-lobaire - Syndrome de notochorde

Palabras clave

Duplicación gástrica - Secuestro extralobar - Síndrome notocordal

Schlüsselwörter

Magenduplikatur - Extralobäre, intraabdominelle Sequestrierung - Embryologie

References

• 1 Baunin C, Puget C, Guitard J, Rubie H, Robert A, Rolland M, Sarramon M F. Antenatal detection of subdiaphragmatic pulmonary sequestration: a case report.  Eur J Pediatric Surg. 1994;  4 173-175
• 2 Bentley J FR, Smith J R. Developmental posterior enteric remnants and spinal malformations.  Arch Dis Child. 1960;  35 76-86
• 3 Bremer J L. Diverticula and duplication of the intestinal tract.  Arch Path. 1944;  38 132-140
• 4 Cetinkursun S, Ozturk H, Celasan B, Sakaraya M T, Surer I. Isolated abdominal bronchogenic cyst: a case report.  Eur J Pediatric Surg. 1997;  7 103-105
• 5 Duhamel B. Concerning the embryology of intestinal duplication.  Ann Chir Infant. 1967;  8 55
• 6 Fallon M, Gordon A RG, Lendrum A C. Mediastinal cyst of foregut origin associated with vertebral abnormalities.  Br J Surg. 1954;  41 520-533
• 7 Fowler C L, Pokorny W J, Wagner M L, Kessler M S. Review of bronchopulmonary foregut malformations.  J Pediatric Surg. 1988;  23 793-797
• 8 Gerle R D, Jaretski A, Ashley C A, Berne A S. Congenital bronchopulmonary foregut malformation. Pulmonary sequestration communicating with the gastrointestinal tract.  N Engl J Med. 1968;  278 1413-419
• 9 Hruban R H, Shumway S J, Orel S B, Dumler J S, Baker R R, Hutchins G M. Congenital bronchopulmonary foregut malformations: intralobar and extralobar pulmonary sequestrations communicating with the foregut.  Am J Clin Pathol. 1989;  91 403-409
• 10 Keohane M E, Schwartz I, Freed J, Dische R. Subdiaphragmatic bronchogenic cyst with communication to the stomach: a case report.  Hum Pathol. 1988;  19 868-871
• 11 Koussef B G, Gilbert Barness E, Debich Spicer D. Bronchopulmonary foregut malformations: a continuum of paracrine hamartomas?.  Am J Med Genet. 1997;  68 12-17
• 12 Rodgers B M, Harman P K, Johnson A M. Bronchopulmonary foregut malformation: the spectrum of anomalies.  Ann Surg. 1986;  203 517-524
• 13 Srikant M S, Ford E G, Stanley P, Mahour G H. Communicating bronchopulmonary foregut malformations: classification and embryogenesis.  J Ped Surg. 1992;  27 732-736