Rectosigmoid Ectasia Associated with Anorectal Anomaly Repair: Experience with Sigmoid Anterior Resection and Endorectal Pull-Through

Abstract

Purpose: Surgical treatment of anorectal anomalies may be followed by severe constipation with or without overflow incontinence secondary to dilation and ectasia of the rectosigmoid. The aim of this study is to evaluate the efficacy of anterior resection and endorectal pull-through for the treatment of rectosigmoid ectasia secondary to posterior sagittal anorectoplasty (PSARP). Material and Method: Seven patients with a history of PSARP presented with serious rectosigmoid ectasia and overflow incontinence of fecal impaction. Four were boys and 3 were girls aged from 16 months to15 years. Preoperative diagnosis was based on physical examination, barium enema, MRI and rectal biopsy. Surgical treatment of the post-PSARP rectal ectasia was made by anterior resection of the ectatic segment of the sigmoid combined with pull-through of normal colon into the mucosectomized ectatic rectum. Results: During a four-to ten-year follow-up period all of our patients had normal bowel movements. Postoperative barium enema radiography demonstrated a normal rectal caliber and manometry revealed normal anorectal motor function. Conclusions: The good postoperative results draw attention to the following. a) The aim of the surgical treatment of megarectum is to establish a neorectum with normal bowel. b) Resection of megasigmoid and pull-through of bowel with normal caliber into the mucosectomized ectatic rectum is an effective procedure in patients with post-PSARP rectosigmoid ectasia. c) The neorectum attains its reservoir function through a gradual process after resection and endorectal pull-through.

Résumé

But: Le traitement chirurgical des anomalies anorectales peut être suivi par une constipation sévère avec ou sans incontinence secondaire due à la dilatation du recto sigmoïde. Le but de cette étude est d'évaluer l'efficacité d'une résection antérieure et d'un abaissement endorectal pour le traitement des ectasies recto-sigmoïdiennes secondaires à une anorectoplastie par approche sagittale postérieure (PSARP). Matériel et Méthodes: Sept patients avec une histoire de PSARP se présentèrent avec une importante dilatation recto-sigmoïdienne et une incontinence. Trois étaient des garçons et trois étaient des filles, âgés de 16 mois à 15 ans. Le diagnostic préopératoire était fait sur l'examen physique, une opacification barytée, une IRM et une biopsie rectale. Le traitement chirurgical de l'extasie rectale après PSARP était fait par une résection antérieure du segment ectasique, combinée à un abaissement du côlon normal à l'intérieur du rectum dilaté mucosectomisé. Résultats: Durant une période de suivi de 4 à 10 ans, tous les patients avaient un transit intestinal normal. Le lavement postopératoire montrait un rectum de calibre normal et la manométrie révélait une motricité anorectale normale. Conclusion: Les bons résultats postopératoires attirent notre attention sur: a) Le but du traitement chirurgical du méga rectum est d'établir un néo-rectum avec un intestin normal. b) La résection du méga sigmoïde et l'abaissement de l'intestin avec un calibre normal à l'intérieur du rectum dilaté mucosectomisé est un procédé efficace chez les patients présentant une dilatation recto-sigmoïdienne après PSARP c) Le néo-rectum atteint sa fonction de réservoir progressivement après résection et abaissement endorectal.

Resumen

Objetivo: El tratamiento quirúrgico de las anomalías ano-rectales puede seguirse de estreñimiento grave con o sin incontinencia por rebosamiento secundaria a la dilatación y ectasia rectosigmoideas. El objetivo de este estudio es evaluar la eficacia de la resección anterior y descenso endo-rectal para el tratamiento de la ectasia rectosigmoidea secundaria a la ano-rectoplastia sagital posterior (PSARP). Material y Métodos: Observamos 7 pacientes de edades entre 16 meses y 15 años (4 niños y 3 niñas) tratados con PSARP que padecían ectasia rectosigmoidea grave e incontinencia por rebosamiento o impactación fecal. El diagnóstico preoperatorio se basó en el examen físico, el enema de bario, la resonancia magnética y la biopsia rectal. El tratamiento quirúrgico de la ectasia rectal post-PSARP se hizo mediante resección anterior del segmento dilatado del sigma en combinación con el descenso de colon normal en el interior del recto ectásico mucosectomizado. Resultados: Durante un periodo de seguimiento de 4 a 10 años todos los pacientes defecaban normalmente. El enema de bario postoperatorio mostró un calibre rectal normal, y la manometría reveló función motora anorrectal normal. Conclusiones: El objetivo del tratamiento quirúrgico del megarrecto es establecer un neorrecto con intestino normal. La resección del megasigma y el descenso del intestino de calibre normal en un manguito rectal mucosectomizado es un procedimiento eficaz en pacientes con ectasia rectosigmoidea post-PSARP. El neorrecto alcanza su función de reservorio en un proceso gradual tras la resección y el descenso endorrectal.

Zusammenfassung

Zielsetzung: Die Behandlung anorektaler Fehlbildungen ist häufig von einer schweren, chronischen Obstipation gefolgt, die mit einer Überlaufinkontinenz verbunden sein kann. Diese beruht häufig auf einer sekundären Dilatation und Ektasie des Rektosigmoids. Ziel der vorliegenden Studie war es, die Effektivität einer anterioren Resektion oder eines endorektalen Durchzugs im Sinne einer Rektosigmoidektomie als Zweiteingriff bei chronischer Obstipation nach PSARP zu evaluieren. Material und Methodik: Bei 7 Patienten, bei denen ein PSARP durchgeführt worden war, entwickelte sich eine Megabildung des Rektosigmoids mit Überlaufinkontinenz. Es handelte sich um 4 Knaben und 3 Mädchen im Alter von 16 Monaten bis 15 Jahren. Die Diagnose des sekundären Megakolons wurde durch einen präoperativen Bariumeinlauf durchgeführt. Außerdem wurden ein MRI und Saugbiopsien vorgenommen. Die Therapie bestand in einer anterioren Resektion des ektatischen Rektosigmoids kombiniert mit einem Durchzug des normalen Kolons in das mukosektomierte, ektatische Rektum. Ergebnisse: Innerhalb eines Zeitraums von 4 - 10 Jahren zeigten alle Patienten normale Stuhlentleerungen. Der postoperative Kontrasteinlauf zeigte einen normalen Rektumkaliber und eine unauffällige anorektale Motilität. Schlussfolgerungen: Um gute postoperative Ergebnisse in bestimmten Formen einer chronischen Obstipation nach PSARP zu erreichen, muss auf eine Beseitigung des Megarektums geachtet werden. Die Resektion des Megasigmoids kann im Rahmen eines Durchzugs vom normalen Darm in das mukosektomierte, ektatische Rektum erfolgen. Dieses Verfahren hat sich bei 7 Patienten als sicher und befriedigend erwiesen. Das Neorektum erhält auf diese Weise seine Reservoirfunktion.

Key words

Rectosigmoid ectasia - sigmoid resection - endorectal pull-through

Mots-clés

Ectasie recto-sigmoïdienne - résection sigmoïdienne - abaissement endorectal

Palabras clave

Ectasia rectosigmoidea - resección sigmoidea - descenso endo-rectal

Schlüsselwörter

Sekundäres Megarektum nach PSARP - chronische Obstipation - endorektaler Durchzug

References

• 1 Chen C-C, Lin C-L, Lu W-T. et al . Anorectal function and endopelvic dissection in patients with repaired imperforate anus.  Pediatr Surg Int. 1998;  13 133-137
• 2 Cloutier R, Archabault H, Amours D'C. et al . Focal ectasia of the terminal bowel accompanying low anal deformities.  J Pediatr Surg. 1987;  22 758-760
• 3 Hallows M R, Lander A D, Corkery J J. Anterior resection for megarectosigmoid in congenital anorectal malformations.  J Pediatr Surg. 2002;  37 1464-1466
• 4 Holschneider A M, Ure B M, Pfrommer W, Meier-Ruge W. Innervation patterns of the rectal pouch and fistula in anorectal malformations: a preliminary report.  J Pediatr Surg. 1996;  31 357-362
• 5 Ishihara M, Morita K. Continence and reflex pressure profile after surgery to correct the imperforate anus.  Prog Pediatr Surg. 1989;  24 86-96
• 6 Lambrecht W, Lierse W. The internal sphincter in anorectal malformations: morphologic investigations in neonatal pigs.  J Pediatr Surg. 1987;  22 1160-1168
• 7 Long Li, Wang Yan-Xia, Wu Xia-Na. et al . Posterior sagittal approach: megasigmoid resection and anal reconstruction for severe constipation and fecal incontinence after anoplasty.  J Pediatr Surg. 2000;  35 1058-1062
• 8 Ohama K, Asano S, Nanbu K. et al . The internal anal sphincter in anorectal malformations.  Z Kinderchir. 1990;  45 167-177
• 9 Pena A, Amroch D, Baeza C. et al . The effects of the posterior sagittal approach on rectal function (experimental study).  J Pediatr Surg. 1993;  28 773-778
• 10 Pena A, El Behery M. Megasigmoid: a source of pseudoincontinence in children with repaired anorectal malformations.  J Pediatr Surg. 1993;  28 199-203
• 11 Pena A, Guardino K, Tovilla J M. et al . Bowel management for fecal incontinence in patients with anorectal malformations.  J Pediatr Surg. 1998;  33 133-137
• 12 Penninckx F, Kerremans R. Internal sphincter-saving in imperforate anus with or without fistula. A manometric study.  Int J Colorectal Dis. 1986;  1 28-32
• 13 Powell R W, Sherman J O, Raffensberger J G. Megarectum: a rare complication of imperforate anus repair and its surgical correction by endorectal pull-through.  J Pediatr Surg. 1982;  17 786-795
• 14 Rintala R, Lindahl H, Martinen E. et al . Constipation is a major functional complication after internal sphincter-saving posterior sagittal anorectoplasty for high and intermediate anorectal malformations.  J Pediatr Surg. 1993;  28 1054-1058
• 15 Schärli A, Kiesewetter W B. Defecation and continence: some new concepts.  Dis Colon Rectum. 1970;  13 81-107
• 16 Zia-w-Miraj Ahmad M, Brereton R J. Rectal ectasia associated with anorectal anomalies.  J Pediatr Surg. 1997;  32 621-623