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DOI: 10.1055/s-2003-39582
Georg Thieme Verlag Stuttart, New York · Masson Editeur Paris
Argon Plasma Coagulation for Blue Rubber Bleb Nevus Syndrome in a Female Infant
Publication History
Received: July 3, 2002
Accepted after Revision: September 1, 2002
Publication Date:
30 May 2003 (online)
Abstract
We report on the case of an 8-month-old baby with blue rubber bleb nevus syndrome (BRBNS) presenting with recurrent bleeding from multiple haemangiomas in the colon and rectum. Treatment with Argon plasma coagulation resulted in long-term success. Our case is unique in that 1) it is the first documented case treated by argon plasma coagulation; 2) it is only the second case in the world literature with involvement of the genital tract; 3) it is the youngest patient treated endoscopically to date; 4) it is the endoscopically treated case with the longest follow-up; 5) it represents the second case of BRBNS reported from this part of the world; and 6) it expands the spectrum of mucosal lesions amenable to this new form of treatment. Argon plasma coagulation is a simple, inexpensive and effective treatment for selected lesions in BRBNS.
Résumé
Nous rapportons le cas d'un bébé de 8 mois avec un syndrome du «Blue Rubber Bleb Nevus» (BRBNS) se présentant avec des épisodes récidivant d'hémorragie et de multiples hémangiomes du côlon et du rectum. Le traitement avec coagulation sous Argon a été un succès. Notre cas est unique dans le fait que 1) c'est le premier cas documenté et traité par coagulation sous argon, 2) c'est le second cas dans la littérature mondiale avec participation du tract génital, 3) c'est le plus jeune patient traité endoscopiquement, 4) c'est le patient traité endoscopiquement avec le plus long suivi, 5) il représente le 6 ème cas de BRBNS rapporté dans cette partie du monde, et 6) il élargi le spectre des lésions muqueuse traitables par cette nouvelle forme de traitement. La coagulation sous Argon est un traitement simple, peu coûteuse et efficace pour les lésions dans le BRBNS.
Resumen
Presentamos el caso de una niña de 8 meses con Síndrome de Blue Rubber Bleb Nevus (BRBNS) que se presentó con hemorragia recurrente a través de múltiples hemangiomas en el colon y en el recto. El tratamiento con coagulación con argón produjo un éxito a largo plazo. Nuestro caso es único en 1), que es el primer caso documentado tratado con argon, 2) que es el segundo caso en la literatura que afecta al tracto genital, 3) que es el paciente más joven tratado endoscópicamente 4) que es el paciente endoscópicamente con mayor seguimiento, 5) que representa el segundo caso de BRBNS publicado en esta región del mundo y 6) que expande el espectro de las lesiones mucosas que pueden ser tratadas de esta forma. La coagulación con plasma de argon es simple, barata y efectiva para el tratamiento de ciertas lesiones de BRBNS.
Zusammenfassung
Es wird der Fall eines 8 Monate alten Säuglings mit einem Blue-Rubber-Bleb-Naevus Syndrom (BRBNS) und rezidivierenden Blutungen aus den multiplen Hämangiomen im Kolon und Rektum vorgestellt. Die Behandlung erfolgte mit einem Argonplasmalaser und führte zu einem Langzeiterfolg.
Der vorliegende Fall ist einzigartig, sowohl was die Behandlung mit der Plasmaargonkoagulation anbelangt, wie auch im Hinblick auf die Dokumentation. Zudem ist es der zweite Fall in der Weltliteratur, bei dem auch die Genitalien betroffen sind. Schließlich handelt es sich um den jüngsten Patienten in der Literatur, der endoskopisch behandelt werden konnte. Auch die Ausdehnung der Schleimhautläsionen ist ungewöhnlich, ebenso wie die lange Nachuntersuchungsdauer.
Schlussfolgerungen
Die Argonplasmakoagulation ist eine einfache, billige, effektive Behandlung des Blue-Rubber-Bleb-Nävus-Syndromes.
Key words
Blue rubber bleb nevus syndrome - argon plasma coagulation
Mots-clés
Syndrome de «blue rubber bleb nevus» - coagulation sous argon
Palabras clave
Blue rubber bleb nevus síndrome - coagulación de plasma de argon
Schlüsselwörter
Blue-Rubber-Bleb-Nävus-Syndrom - Argonplasmalaser
References
- 1 Bak Y T, Oh C H, Kim J H. et al . Blue rubber bleb nevus syndrome: Endoscopic removal of the gastrointestinal hemangiomas. Gastrointest Endosc. 1997; 45 90-92
- 2 Busund B, Stray-Pedersen S, Hilmar Iversen O. et al . Blue rubber bleb nevus syndrome with manifestations in the vulva. Acta Obstet Gynecol Scand. 1993; 72 310-313
- 3 Diekmann K, Maurage C, Faure N. et al . Combined laser-steroid therapy in blue rubber bleb nevus syndrome: case report and review of the literature. Eur J Pediatr Surg. 1994; 4 372-374
- 4 Grund K E. Argon plasma coagulation (APC): Ballyhoo or breakthrough?. Endosc. 1997; 29 196-198
- 5 Maunoury V, Turck D, Brunetaud J M. et al . Blue rubber bleb nevus syndrome. Trois cas traités par laser Nd:YAG et eletrocoagulation bipolaire. Gastroenterol Clin Bio. 1990; 14 593-595
- 6 Rossler L, Lamesch A. The blue rubber bleb nevus or the cellular blue nevus or Bean syndrome: A rare case of iron-deficiency anemia. Phlebologie. 1992; 45 471-475
- 7 Shahed M, Hagenmuller F, Rosch T H. et al . A 19-year-old female with blue rubber bleb nevus syndrome. Endosc. 1990; 22 54-56
- 8 Shimada S, Namikawa K, Maeda K. et al . Endoscopic polypectomy under laparotomy throughout the alimentary tract for a patient with blue rubber bleb nevus syndrome. Gastrointest Endosc. 1997; 45 423-427
- 9 Wong S H, Lau W Y. Blue rubber bleb nevus syndrome. Dis Colon Rectum. 1982; 25 371-374
- 10 Yacoub M, Gnaoui A, Abroug S. The “blue rubber bled nevus” (Bean's syndrome): uncommon cause of gastrointestinal bleeding. Ann Pediatr Paris. 1993; 40 157-161
Prof. MH, FRCS, FRACS, FCSHK, FHKAM W. T. Ng
Department of Surgery
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