Download PDF
Eur J Pediatr Surg 2002; 12(5): 337-340
DOI: 10.1055/s-2002-35957
Case Report

Georg Thieme Verlag Stuttart, New York · Masson Editeur Paris

Congenital Solitary Intestinal Fibromatosis

A. Numanoglu1 , J. Davies2 , A. J. W. Millar1 , H. Rode1
  • 1 Department of Paediatric Surgery, Red Cross War Memorial Children's Hospital, University of Cape Town, Rondebosch, Cape Town, South Africa
  • 2 Department of Pathology, Red Cross War Memorial Children's Hospital, University of Cape Town, Rondebosch, Cape Town, South Africa
Further Information

Publication History

Received: 12 February 2002

Accepted after Revision: 18 February 2002

Publication Date:
05 December 2002 (online)

Also available at
    Permissions and Reprints

Abstract

Neonatal intestinal obstruction due to a tumour is rare. We report a six-day-old male neonate who presented with abdominal distension and vomiting. Laparotomy revealed colonic obstruction caused by a stenosing fibrotic lesion in the proximal transverse colon. Histopathological examination of the resected specimen confirmed fibromatosis. We believe this represents the third reported case of solitary colonic fibromatosis. The literature on neonatal intestinal fibromatosis is reviewed.

Résumé

Les obstructions intestinales néonatales secondaires à une tumeur sont rares. Les auteurs rapportent le cas d'un garçon de 6 jours qui s'est présenté avec une distension abdominale et des vomissements. La laparotomie a révélé une obstruction colique causée par une lésion fibrotique sténosante de la partie proximale du côlon transverse. L'examen histologique de la pièce a confirmé qu'il s'agissait d'une fibromatose. Nous croyons que ceci représente le 3 ème cas rapporté de fibromatose colique isolée. La littérature sur la fibromatose intestinale néonatale est revue.

Resumen

La obstrucción intestinal neonatal debida a un tumor es rara. Presentamos un recién nacido varón de 6 días que se presentó con distensión abdominal y vómitos. La laparotomía reveló obstrucción colónica causada por una lesión fibrótica estenosante en el transverso proximal. El examen histopatológico del intestino resecado confirmó el diagnóstico de fibromatosis. Creemos que éste representa el tercer caso publicado de fibromatosis solitaria del colon. Revisamos la literatura sobre esta entidad.

Zusammenfassung

Tumoröse Obstruktionen des Darms bei Neugeborenen sind sehr selten. In der vorliegenden Arbeit wird ein 6 Tage altes männliches Neugeborenes vorgestellt, das mit geblähtem Abdomen und Erbrechen zur Aufnahme kam. Bei der Laparotomie fand sich eine Kolonobstruktion aufgrund einer Fibrosierung im proximalen Colon transversum. Die histologische Untersuchung ergab eine Fibromatose. Dies ist der dritte Fall einer isolierten Kolon-Fibromatose in der Literatur. Die Literatur der Neugeborenen-Fibromatose wird vorgestellt.

Key words

Fibromatosis - Neonate - Colon

Mots-clés

Fibromatose - Nouveau-né - Colon

Palabras clave

Fibromatosis - Neonato - Colon

Schlüsselwörter

Fibromatose - Neugeborenes

References

  • 1 Al-Salem A H, Al-Hayek R, Qureshi S S. Solitary intestinal fibromatosis: a rare cause of intestinal perforation in neonates.  Pediatr Surg Int. 1997;  12 437-440
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 2 Arets H GM, Borzi P A, Mortimore R J. Solitary intestinal fibromatosis as a cause of bile vomiting in a neonate.  J Pediatr Surg. 2000;  35 643-645
    CrossrefPubMedSearch in Google Scholar
  • 3 Canioni D. et al . Solitary intestinal fibromatosis: a rare cause of neonatal obstruction.  Pediatr Pathol. 1989;  9 719-724
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 4 Chang W L, Griffith K M. Solitary intestinal fibromatosis: a rare cause of intestinal obstruction in neonate and infant.  J Pediatr Surg. 1991;  26 1406-1408
    CrossrefPubMedSearch in Google Scholar
  • 5 Choo K L, Borzi P A, Mortimore R J. Neonatal intestinal obstruction from solitary intestinal fibromatosis.  Pediatr Surg Int. 2001;  17 467-469
    CrossrefPubMedSearch in Google Scholar
  • 6 Gonzales-Crussi F, Noronha R. Solitary intestinal fibromatosis in the newborn.  Arch Pathol Lab Med. 1985;  109 97-100
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 7 Kauffman S L, Stout A P. Congenital mesenchymal tumours.  Cancer. 1965;  18 460-476
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 8 Lacson A G. et al . Pathological case of the month.  Arch Pediatr Adolesc. 2000;  154 203-204
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 9 Saguem M H. et al . La forme intestinale isolée des myofibromatosis infantiles.  Ann Pathol. 1990;  10 126-129
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 10 Srigley J R, Mancer K. Solitary intestinal fibromatosis with perinatal bowel obstruction.  Pediatr Path. 1984;  2 249-258
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 11 Türken A. et al . Solitary intestinal fibromatosis mimicking malabsorption syndromes.  J Pediatr Surg. 1995;  30 1387-1389
    CrossrefPubMedSearch in Google Scholar
  • 12 Vazquez Rueda F. et al . Fibromatosis intestinal solitaria: una causa rara de obstruction intestinal neonatal.  Cir Pediatr. 1993;  6 95-97
    PubMedSearch in Google Scholar
  • 13 Walts A E. et al . Solitary lesion of congenital fibromatosis: a rare cause of neonatal intestinal obstruction.  Am J Surg Pathol. 1982;  6 255-260
    PubMedSearch in Google Scholar

Dr. A. Numanoglu

Department of Paediatric Surgery · Institute of Child Health · Red Cross Children's Hospital

Rondebosch 7700

South Africa

Email: anuman@ich.uct.ac.za