The Relevance of Surgical Therapy for Bilateral and/or Multiple Pulmonary Metastases in Children

Abstract

Purpose: Pulmonary surgery is frequently used for the treatment of metastases in children with various malignant diseases. The benefit of an aggressive surgical treatment in children with bilateral and/or multiple pulmonary metastases is still discussed controversially. Methods: A retrospective analysis of 10 children (7 girls, 3 boys; age range from 2 to 16.5 years) who underwent thoracotomy for bilateral and/or multiple pulmonary metastases was performed. The primary malignancies were osteosarcoma (n = 4), hepatoblastoma (n = 3), malignant peripheral nerve sheath tumor (n = 1), adrenocortical carcinoma (n = 1) and alveolar rhabdomyosarcoma (n = 1). Unilateral but multiple pulmonary metastases were found in 3 children. 7 patients showed bilateral pulmonary metastases. Preoperative induction chemotherapy with tumor regression and a subsequent decrease in the size and number of pulmonary metastases was mandatory for the surgery of metastases. Results: Standardized bilateral thoracotomy was performed in 4 patients in 1 operation (in 1 patient combined with a hemihepatectomy), and in 3 patients, in 2 operations on different days. 5 children underwent re-thoracotomy due to recurrent pulmonary metastases (2 patients: unilateral; 3 patients: bilateral; 1 patient: twice bilateral). All visible and palpable metastases (1 - 25) were excised, either by wedge resection, by segment resection or by lobectomy. Postoperative artificial ventilation was necessary for 0 to 24 hours. Postoperative complications included intrathoracic secondary hemorrhage in 3 cases and pneumonia in 1 patient. 2 patients (20 %) died of recurrent metastatic disease (osteosarcoma: 1; adrenocortical carcinoma: 1). During a mean follow-up period of 49 months (14 to 66 months after the last thoracotomy), 8 patients (80 %) remained in complete remission without clinically relevant respiratory restrictions. Conclusion: Complete surgical resection of pulmonary metastases after response to induction chemotherapy may increase survival in carefully selected children, even in cases with multiple and recurrent metastatic disease. In children, bilateral thoracotomy within a single operation is possible without an increased complication rate.

L'intérêt du traitement chirurgical devant des métastases pulmonaires bilatérales et/ou multiples chez l'enfant

Buts: La chirurgie pulmonaire est fréquemment utilisée pour le traitement des métastases de l'enfant dans de multiples lésions malignes. Le bénéfice d'un traitement chirurgical agressif chez l'enfant pour des métastases bilatérales et/ou multiples est encore discuté. Méthodes: L'analyse rétrospective de 10 enfants (7 filles et 3 garçons) d'âge moyen de 2 à 16.5 ans qui ont subi une thoracotomie pour des lésions bilatérales et/ou multiples a été réalisée. La tumeur maligne était un ostéosarcome N = 4, un hépatoblastome N = 3, une tumeur nerveuse périphérique maligne N = 1, un carcinome surrénalien N = 1 et un rhabdomyo-sarcome alvéolaire N = 1. Une métastase unique unilatérale mais multiple était retrouvée chez trois enfants qui avaient des métastases pulmonaires bilatérales. La chimiothérapie d'induction pré-opératoire avec régression de la tumeur et une diminution en taille et en nombre des métastases pulmonaires était obligatoire avant toute chirurgie. Résultats: Une thoracotomie bilatérale était réalisée chez 4 patients (en un temps chez un patient associé à une hépatectomie et chez 3 patients en deux opérations différées). 5 enfants ont subi une seconde thoracotomie pour récurrence des métastases pulmonaires (2 patients à métastases unilatérales, 3 patients à métastases bilatérales, 1 patient à métastases 2 fois bilatérales). Toutes les métastases visibles et palpables (1 à 25) étaient enlevées soit par résection atypique, soit par résection segmentaire, soit par lobectomie. Les ventilations artificielles étaient nécessaires en post-opératoire de 0 à 24 heures. Les complications post-opératoires incluaient une hémorragie intra-thoracique secondaire dans 3 cas et une pneumonie dans un cas. 2 patients (20 %) mourraient de métastases récurrentes (ostéosarcome 1, carcinome surrénalien 1). Durant une période de suivi de 49 mois (14 à 66 mois après la dernière thoracotomie), 8 patients (80 %) restaient en rémission complète sans manifestation respiratoire. Conclusion: La résection chirurgicale des métastases pulmonaires après réponse à une chimiothérapie d'induction augmente la survie chez les patients, même chez ceux qui présentent des métastases multiples ou récurrentes. Chez l'enfant, une thoracotomie bilatérale en un seul temps est possible sans augmenter le risque de complication.

Utilidad del tratamiento quirúrgico de las metástasis bilaterales o múltiples en niños

Objetivos: Se usa frecuentememnte cirugía pulmonar para el tratamiento de las metástasis en niños con varios tumores pero el beneficio de este tratamiento agresivo en niños con metástasis bilaterales o múltiples es motivo de controversia. Métodos: Estudiamos retrospectivamente 10 niños (7 chicas y 3 chicos) de edades entre 2 y 16.5 años que sufrieron toracotomía por metástasis pulmonares bilaterales o múltiples. Los tumoresa primarios fueron osteosarcoma (n = 4), Hepatoblastoma (n = 2), tumor maligno de vaina nerviosa periférica (n = 1), carcinoma adrenocortical (n = 1) y rabdomiosarcoma alveolar (n = 1). Tres niños tenían metástasis unilaterales pero múltiples mientras que 7 las tenían en ambos lados. Se indujo regresión tumoral con quimioterapia antes de la operación. Resultados: Se practicó toracotomía bilateral standard en 4 pacientes en una sola operación (en 1 combinada con hemihepatectomía) y en 3 pacientes en dos operaciones en días diferentes. Cinco niños hubieron de ser reoperados por nuevas metástasis (2 en un lado, 3 en los dos y 1 dos veces en ambos lados). Todas las metástasis visibles y palpables (1 - 25) fueron extirpadas mediante resección en cuña, extirpación de un segmento o lobectomía. Los pacientes fueron ventilados durante 24 horas en el postoperatorio. Las complicaciones incluyeron hemorragia intratorácica (n = 3), y neumonía (n = 1). Dos pacientes (20 %) murieron de enfermedad metastásica recidivante (1 osteosarcoma y 1 carcinoma suporarrenal). Los niños han sido seguidos una media de 49 meses (rango 14 a 66 m) y 8 (80 %) permanecen libres de enfermedad sin limitaciones respiratorias. Conclusión: La resección quirúrgica completa de las metástasis tras quimioterapia de inducción puede incrementar la supervivencia en niños seleccionados incluso cuando las metástasis son múltiples o bilaterales. En niños la toracocomía bilateral en una sola operación es posible sin aumentar la tasa de complicaciones.

Die Relevanz chirurgischer Maßnahmen bei bilateralen und/oder multiplen Lungenmetastasen im Kindesalter

Hintergrund: Die Lungenchirurgie hat bei der Behandlung solitärer Metastasen verschiedener Malignome im Kindesalter eine wesentliche Bedeutung. Der Nutzen eines aggressiven chirurgischen Vorgehens bei Kindern mit bilateralen und/oder multiplen unilateralen Lungenmetastasen wird auch heute noch kontrovers diskutiert. Methoden: Wir analysierten retrospektiv die Daten von 10 Kindern (7 Mädchen und 3 Jungen im Alter von 2 bis 16,5 Jahren), bei denen aufgrund bilateraler und/oder multipler unilateraler Lungenmetastasen eine Thorakotomie durchgeführt werden musste. Primärerkrankungen waren Osteosarkom (n = 4), Hepatoblastom (n = 3), maligner peripherer Nervenscheidentumor (n = 1), Nebennierenkarzinom (n = 1) und alveoläres Rhabdomyosarkom (n = 1). Unilaterale aber multiple Lungenmetastasen wurden bei 3 Kindern gefunden. 7 Kinder zeigten bilaterale Lungenmetastasen. Eine präoperative Chemotherapie mit Tumorregression und nachfolgender Reduktion von Grösse und Anzahl der Lungenmetastasen waren Voraussetzung für die Indikation zum chirurgischen Vorgehen. Ergebnisse: Bei 4 Kindern erfolgte eine bilaterale Thorakotomie innerhalb derselben Narkose (bei einem Patient kombiniert mit einer Hemihepatektomie), bei 3 Kindern im Rahmen von 2 Operationen an jeweils aufeinander folgenden Tagen. Bei 5 Patienten musste eine Re-Thorakotomie aufgrund eines Lungenmetastasen-Rezidives durchgeführt werden (2 Kinder: unilateral; 3 Kinder: bilateral; 1 Kind: zweimal bilateral). Alle sichtbaren und palpierbaren Metastasen (1 - 25) wurden exzidiert, entweder mittels Keilresektion, Segmentresektion oder Lobektomie. Postoperativ mussten die Kinder für 0 - 24 Stunden nachbeatmet werden. Postoperative Komplikationen waren intrathorakale sekundäre Blutung (n = 3) und Pneumonie (n = 1). 2 Kinder (20 %) verstarben aufgrund eines Metastasen-Rezidives (Osteosarkom bzw. Nebennierenkarzinom). Während eines mittleren Nachbeobachtungszeitraumes von 49 Monaten (14 bis 66 Monate nach dem letzten Eingriff) blieben 8 Kinder (80 %) in Voll-Remission, ohne klinisch relevante pulmonale Einschränkung. Zusammenfassung: Die komplette chirurgische Entfernung von Lungenmetastasen nach erfolgreichem Ansprechen auf die präoperative Chemotherapie kann die Überlebensrate sorgfältig ausgewählter Patienten deutlich verbessern, dies sogar bei Vorliegen multipler und rezidivierender Lungenmetastasen. Im Kindesalter kann eine bilaterale Thorakotomie innerhalb einer Narkose durchgeführt werden, ohne eine erhöhte Komplikationsrate riskieren zu müssen.

Key words

bilateral/multiple pulmonary metastases - surgery - childhood

Mots-clés

métastases pulmonaires bilatérales multiples - chirurgie - enfance

Palabras clave

metástasis bilaterales o múltiples - cirugía - niños

Schlüsselwörter

bilaterale/multiple unilaterale Lungenmetastasen - Chirurgie - Kindesalter

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